Cefepime è una cefalosporina di quarta generazione che è battericida per un ampio spettro di organismi. Si tratta di una serie di casi di tre pazienti che si sono presentati al nostro ospedale con confusione secondaria all’uso di cefepime per trattare l’infezione del tratto urinario (UTI) e la polmonite associata all’assistenza sanitaria (HCAP), dopo aver escluso altre eziologie comuni di stato mentale alterato (AMS). Di questi tre pazienti, uno aveva un’afasia espressiva progressiva e gli altri due dimostravano attività mioclonica asincrona degli arti. I sintomi sono stati osservati entro quattro-cinque giorni dall’inizio del trattamento e si sono risolti entro tre giorni dall’interruzione del trattamento con cefepime. Le anomalie strutturali acute sono state escluse dalla tomografia computerizzata (CT) e dalla risonanza magnetica (MRI) del cervello. L’elettroencefalogramma (EEG) ha mostrato un rallentamento diffuso dell’attività con onde trifasiche coerenti con l’encefalopatia. In un paziente, la funzionalità renale era entro i limiti normali, mentre era anormale in due pazienti. A nostra conoscenza, questo è il primo rapporto di mioclono asincrono indotto da cefepime e afasia espressiva in un paziente con normale funzionalità renale.