Le céfépime est une céphalosporine de quatrième génération qui est bactéricide pour un large spectre d’organismes. Il s’agit d’une série de cas de trois patients qui se sont présentés à notre hôpital avec une confusion secondaire à l’utilisation de céfépime pour traiter une infection des voies urinaires (IVU) et une pneumonie associée aux soins de santé (PACC), après avoir exclu d’autres étiologies courantes d’état mental altéré (AMS). Parmi ces trois patients, l’un présentait une aphasie expressive progressive et les deux autres présentaient une activité myoclonique asynchrone des membres. Les symptômes ont été observés dans les quatre à cinq jours suivant le début du traitement et ont disparu dans les trois jours suivant l’arrêt du céfépime. Les anomalies structurelles aiguës ont été exclues par tomodensitométrie (TDM) et imagerie par résonance magnétique (IRM) du cerveau. L’électroencéphalogramme (EEG) a montré une activité de ralentissement diffuse avec des ondes triphasiques compatibles avec l’encéphalopathie. Chez un patient, la fonction rénale était dans les limites normales, alors qu’elle était anormale chez deux patients. À notre connaissance, il s’agit du premier rapport de myoclonie asynchrone induite par le céfépime et d’aphasie expressive chez un patient ayant une fonction rénale normale.