Neumotórax Primario Espontáneo Bilateral Simultáneo: Reporte de un Caso y Revisión de la Literatura

Resumen

Antecedentes. El neumotórax primario espontáneo bilateral simultáneo (PASP) es una afección extremadamente rara y potencialmente mortal. Por lo general, los pacientes no tienen condiciones médicas relevantes. Sin embargo, algunos casos pueden tener ciertos factores de riesgo, como fumar, ser joven y el sexo masculino. Se reportó un caso de un varón joven y sano que se presentó con PSPB. Presentación del Caso. Un hombre de 21 años con antecedentes médicos de asma intermitente bien controlada presentó un empeoramiento agudo de la dificultad para respirar durante la noche. La radiografía de tórax realizada mostró neumotórax grande bilateral con mediastino comprimido significativamente. Se colocaron tubos torácicos bilateralmente con mejoría clínica inmediata. Sin embargo, los tubos torácicos continuaron teniendo una fuga de aire sin expansión completa de los pulmones. La tomografía computarizada sin contraste del tórax reveló manchas subpleurales en ambos lóbulos superiores. El paciente se sometió a cirugía toracoscópica videoasistida bilateral (VATS) con resección de la vesícula apical, pleurectomía bilateral y pleurodesis bilateral con doxiciclina. La biopsia de las vesículas apicales y la pleura parietal de ambos pulmones fueron negativas para cualquier célula atípica sospechosa de malignidad o histiocitosis de células de Langerhans. El paciente había estado bien seis meses después de la cirugía sin recurrencia de neumotórax. Conclusion. La SBPSP es una afección rara y urgente que requiere una intervención inmediata. En un paciente joven sin ninguna enfermedad subyacente, la intervención quirúrgica, como la VATS, es relativamente segura y se puede considerar temprana.

1. Introducción

El neumotórax es una afección médica común definida por la presencia de aire o gas en la cavidad pleural. La incidencia de neumotórax espontáneo, el término utilizado para llamar neumotórax que surge por sí solo en ausencia de trauma, se reportó de 1,2 a 28 casos por 100.000 . Los pacientes con neumotórax espontáneo pueden presentarse como primario o secundario. El término neumotórax espontáneo primario se usa cuando no se encuentra una afección médica relevante, aunque estos pacientes pueden tener ciertos factores de riesgo, como fumar, ser jóvenes y sexo masculino. Por el contrario, el término neumotórax espontáneo secundario se utiliza cuando hay una enfermedad subyacente que está asociada con el neumotórax, como un tumor pulmonar o una enfermedad pulmonar obstructiva crónica (EPOC) . En raras ocasiones, el neumotórax espontáneo puede presentarse bilateralmente. El neumotórax primario espontáneo bilateral simultáneo (PASP) es una presentación extremadamente rara que se encuentra en solo el 1% de todos los neumotórax espontáneos . Esta afección a menudo causa dificultad respiratoria significativa y, en algunos casos, progresa a neumotórax a tensión o la muerte. Los signos y síntomas de la PASSP pueden ser mínimos inicialmente, lo que requiere que los médicos siempre sospechen y estén conscientes de esta enfermedad . Se necesita un tratamiento rápido para excluir el neumotórax a tensión y aliviar la disnea. A diferencia de otros tipos de neumotórax, la intervención quirúrgica está indicada en la PASP, ya que conduce a un mejor resultado general en comparación con la toracostomía tubular . En este artículo, presentamos un caso de un varón joven con PASSP que se encontró que tenía blebs pulmonares bilaterales y, finalmente, se sometió a resección de blebs bilaterales y pleurectomía bilateral.

2. Presentación del caso

Un hombre de 21 años con antecedentes médicos de asma presentó un empeoramiento agudo de la dificultad para respirar durante la noche sin desencadenante identificable. El paciente había experimentado este síntoma durante tres semanas, aunque inicialmente menos grave. También afirmó que el síntoma estaba acompañado de tos, opresión en el pecho y dolor en la parte anterior del tórax, pero no podía describir claramente las características del dolor. La dificultad para respirar empeoraba con estar acostado. Negó tener antecedentes de fumar. En la presentación inicial, sus signos vitales incluían una temperatura de 36,7 ° C, una presión arterial de 119/83 mmHg, una frecuencia cardíaca de 105 latidos/min, una frecuencia respiratoria de 18 respiraciones/min y una saturación de oxígeno del 97% en el aire ambiente. El paciente tenía 170 años.2 cm de altura y 57,2 kg de peso e IMC de 19,79 kg / m2. El examen físico reveló un varón angustiado y mal parecido. El examen cardiopulmonar se caracterizó por taquicardia, taquipnea y disminución de los sonidos respiratorios en ambos campos pulmonares superiores. Los resultados de laboratorio mostraron leucocitosis leve con un recuento de glóbulos blancos de 12,9 × 109 células/L, 72% de neutrófilos y 16% de linfocitos. Su nivel de hemoglobina era de 16,2 g / dl, con un hematocrito del 48,6% y un recuento de plaquetas de 243 × 109 células/L. Los perfiles bioquímicos de la sangre eran normales. La radiografía de tórax (RXC) (Figura 1) mostró neumotórax bilateral grande (>2 cm) con derrames pleurales bilaterales mínimos y mediastino significativamente comprimido.

Figura 1.
radiografía de Tórax bilaterales con neumotórax espontáneo en la presentación. La línea pleural es visible (flecha).

Un diagnóstico de SBPSP se hizo. Se colocaron tubos torácicos bilateralmente con mejoría inmediata de la respiración y taquicardia. Los tubos torácicos del lado derecho e izquierdo drenaron fluidos serosanguinosos, 5 ml y 10 ml, respectivamente. El estado clínico del paciente continuó mejorando y una RXC de seguimiento inmediatamente después de los procedimientos (Figura 2) mostró una disminución del neumotórax en ambos lados. Sin embargo, durante el curso hospitalario, las sondas torácicas siguieron teniendo una fuga de aire y la RXC de seguimiento siguió mostrando neumotórax residual sin expansión pulmonar completa. Tomografía computarizada (TC) sin contraste de tórax reveló subpleural las ampollas en ambos lóbulos superiores (Figura 3). Debido a la fuga de aire continua sin expansión pulmonar completa con manejo conservador, el paciente fue remitido a la evaluación de cirugía torácica. Una semana después, nuestro paciente se sometió a una VATS bilateral con resección de la vesícula apical, pleurectomía bilateral y pleurodesis bilateral de doxiciclina. La biopsia de las vesículas apicales y la pleura parietal de ambos pulmones mostró fibrosis y tejido de granulación, negativos para cualquier célula atípica sospechosa de malignidad o histiocitosis de células de Langerhans.

Figura 2
pulmonar Bilateral re-expansión después bilateral en el pecho de los tubos de inserción.

Figura 3
tomografía computarizada Torácica que muestra múltiples subpleural de vesículas (cabeza de flecha).

En la visita de seguimiento ambulatorio posterior, el paciente había estado bien seis meses después de la cirugía sin recurrencia de neumotórax (Figura 4).

Figura 4
radiografía de Tórax durante el seguimiento ambulatorio después de la cirugía.

3. Discusión

El diagnóstico de neumotórax se realiza típicamente mediante la historia clínica y un examen físico preciso, y puede ir seguido de una RXC o una ecografía torácica para su confirmación . La RXC proporciona una característica radiográfica distintiva que incluye una separación de la línea pleural visceral y parietal mediante una colección de gas, aunque posteriormente se puede realizar una tomografía computarizada de tórax para evaluar la etiología del neumotórax . Los signos y síntomas generalmente incluyen dificultad para respirar aguda o subaguda, dolor en el pecho y disminución de los sonidos respiratorios. Sin embargo, si la cantidad de aire en el espacio pleural es pequeña, el examen físico y la radiografía de tórax pueden ser normales. El neumotórax espontáneo puede evolucionar rápidamente a un neumotórax a tensión mortal si no se trata. Por lo tanto, los médicos siempre deben tener un umbral bajo para este diagnóstico y análisis para esta afección. En raras ocasiones, el neumotórax espontáneo puede ocurrir bilateral y espontáneamente y, por lo tanto, conduce a un espectro de enfermedad más grave.

La incidencia de neumotórax espontáneo bilateral (PSB) se ha notificado en torno al 7,8-20% de todos los neumotórax espontáneos . Estudios de Sayar et al. y Akcam et al. se informó de que aproximadamente el 58% y el 68% de los pacientes con PSB tenían enfermedad pulmonar subyacente causal, respectivamente . Varias afecciones médicas que se sabe que están asociadas con el PSB incluyen metástasis pulmonares, tuberculosis, síndrome de Ehlers-Danlos, histiocitosis X y EPOC . Ocasionalmente, el BSSP también puede ocurrir por procedimientos médicos o medicamentos . El neumotórax espontáneo bilateral en un paciente que no tenía una afección médica subyacente se denomina neumotórax espontáneo primario bilateral (PSPB). A pesar de que el mecanismo definitivo aún no está claro, la ruptura de las ampollas en el pulmón es la causa más comúnmente conocida de la PSPB . Entre estos pacientes, algunos se presentarían como PASP, una presentación poco frecuente con datos limitados sobre incidencia y pronóstico. Algunas de las siguientes características se pueden observar en pacientes con PASSP: los pacientes tienden a ser más jóvenes, con bajo índice de masa corporal, los pacientes pueden tener antecedentes de neumotórax unilateral espontáneo y el tamaño del neumotórax suele ser pequeño . Por el contrario, el paciente de nuestro caso presentaba un colapso pulmonar significativo y sin antecedentes de neumotórax.

Debido a un número limitado de casos de PASSP, no hay consenso establecido con respecto al tratamiento de esta afección. Aunque el tratamiento inicial de la sonda torácica puede proporcionar una resolución de la enfermedad, la otra consideración importante en pacientes con cualquier tipo de neumotórax es el riesgo de recurrencia. Existen controversias sobre otras intervenciones quirúrgicas una vez que los pulmones han alcanzado la expansión completa. De acuerdo con la guía de la British Thoracic Society (BTS) para el manejo del neumotórax espontáneo primario, la intervención quirúrgica está indicada en alguna condición, incluida la PASP (Tabla 1) . A pesar de la falta de datos sobre la tasa de recurrencia y el pronóstico a largo plazo, la intervención quirúrgica también ha mostrado resultados favorables. Lee et al. se realizaron VATS bilaterales en 13 pacientes con PASSP y se notificaron 2 (7,7%) episodios de recidiva . Sin embargo, el estudio de Cho et al., que reportó la mayoría de los casos de PASSP, encontró que la tasa de recurrencia era tan alta como 44% . En este estudio, Cho et al. se realizó un abordaje transmediastínico ipsilateral VATS en aproximadamente la mitad de los pacientes y un abordaje secuencial bilateral tradicional en la otra mitad. Sin embargo, la recidiva postoperatoria no fue significativamente diferente entre los dos grupos. Por lo tanto, Cho et al. sugirió que esto puede deberse a la experiencia limitada del cirujano en casos de PASP.

Las indicaciones aceptadas para el consejo quirúrgico deben ser las siguientes:

Second ipsilateral pneumothorax

First contralateral pneumothorax

Synchronous bilateral spontaneous pneumothorax

Persistent air leak (despite 5–7 days of chest tube drainage) or failure of lung re-expansion

Spontaneous haemothorax

Professions at risk (eg, pilots, divers)

Pregnancy

Table 1
Accepted indications for surgical intervention .

We conducted a literature review of SBPSP patients who underwent VATS. Se identificaron 14 estudios / informes de casos de 2002 a 2018 con un total de 81 pacientes con PASSP sometidos a VATS. De los datos disponibles, la mayoría de los pacientes eran varones (98,3%) y jóvenes. Todos los pacientes fueron sometidos a VATS bilaterales, excepto 3 pacientes en el estudio de Akcam et al. donde inicialmente tenían CUBAS unilaterales. La tasa de recurrencia estaba disponible en 9 artículos. Para los pacientes sometidos a VATS bilaterales, la tasa general de recurrencia fue de 27,3%. Sin embargo, es importante señalar que el número está influenciado en gran medida por un estudio relativamente grande de Cho et al. eso mostró una tasa de recurrencia del 44%. Todos los estudios incluidos se resumen en la Tabla 2. Desafortunadamente, no pudimos encontrar suficientes casos y estudios que se manejaron de manera conservadora sin intervenciones quirúrgicas para comparar la tasa de recurrencia. Basado en un estudio reciente publicado por Akcam et al., todos los pacientes con PASSP a los que solo se les colocó una sonda torácica en el episodio inicial recurrieron posteriormente y finalmente requirieron una operación quirúrgica . Estos pacientes no tuvieron más recidivas en el seguimiento.

First author Year N Mean age (Years) Male (%) Surgical intervention Mean follow-up (months) Recurrence (n)
Akcam 2018 5 22.4 5 (100) Single-staged VATS N/A 3
Aye 2002 4 21.5 4 (100) Single-staged VATS N/A 0
Chen 2008 4 22.1 4 (100) Single-staged VATS 45.6
Cho 2017 25£ 16.3 24 (96) Single-staged VATS 62 11
Hatzigeorgiadis 2014 1 20 1 (100) Single-staged VATS 36 0
Kim 2017 2 17, 18 2 (100) Single-staged VATS 24, 19 0
Guo 2016 4 N/A N/A Single-staged VATS N/A N/A
Lang-Lazdunski 2003 3 N/A N/A Single-staged VATS N/A N/A
Lee 2008 13 20.9 13 (100) Single-staged VATS 44.4 2
Okubo 2014 1 16 1 (100) Single-staged VATS N/A 0
Sachithanandan 2012 2 26, 17 2 (100) Single-staged VATS N/A 1
Soccorso 2015 5 N/A N/A Single-staged VATS N/A N/A
Watanabe 2004 1 23 1 (100) Single-staged VATS N/A 0
Yueng 2016 11 N/A N/A Solo etapas TANQUES N/A N/A
CUBAS: cirugía toracoscópica asistida por video
: Dos pacientes tenían unilateral de CUBAS y de un tubo de tórax en el otro lado. El otro paciente tenía VATS unilaterales sin ninguna intervención en el otro pulmón. Todas las recidivas ocurrieron en el pulmón no operado.¥: Fuga de aire prolongada (>7 días) postoperatorio
£: Once pacientes se sometieron a abordaje transmediastínico ipsilateral en lugar de abordaje secuencial bilateral
: Cinco recurrencias fueron del grupo de abordaje transmediastínico ipsilateral, mientras que las otras seis recurrencias fueron del grupo de abordaje secuencial bilateral tradicional
Tabla 2
Resumen de los casos notificados de abordaje bilateral simultáneo neumotórax espontáneo primario tratado con intervención quirúrgica.

En conclusión, SBPSP es una rara condición médica urgente que requiere tratamiento inmediato. En un paciente joven sin ninguna enfermedad subyacente, la intervención quirúrgica, como la VATS, es relativamente segura y se puede considerar temprana.

Conflictos de intereses

Todos los autores declaran no tener conflictos de intereses.

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