同時両側原発性自然気胸:症例報告と文献のレビュー

要約

背景。 同時両側原発性自然気胸(SBPSP)は非常にまれで潜在的に致命的な状態です。 患者は通常、関連する病状を持っていません。 しかし、いくつかのケースでは、喫煙、若い、男性の性別などの特定の危険因子がある可能性があります。 BPSPを提示した健康な若い男性の症例を報告した。 ケースプレゼンテーション。 よく制御された断続的な喘息の過去の病歴を持つ21歳の男性は、一晩息の急性悪化息切れを提示しました。 胸部X線で両側大気胸を認め,縦隔が有意に圧迫されていた。 胸部チューブは両側に配置され、即時の臨床的改善が行われた。 しかし、胸部チューブは肺が完全に拡張することなく空気漏れを続けた。 胸部造影を伴わないc tスキャンでは両上葉に胸膜下ブレブを認めた。 両側ビデオ補助胸腔鏡下手術(VATS)を施行し,頂端bleb切除,両側胸膜切除,両側ドキシサイクリン胸膜形成術を施行した。 両肺の頂端blebsおよび頭頂胸膜の生検は,悪性またはランゲルハンス細胞組織球増加症の疑いのある非定型細胞に対して陰性であった。 手術から半年後,気胸の再発はなく順調に推移していた。 結論。 SBPSPは、迅速な介入を必要とするまれで緊急の状態です。 基礎疾患のない若い患者では、VATSのような外科的介入は比較的安全であり、早期に考慮することができる。

1. はじめに

気胸は、胸膜腔内の腔内に空気またはガスが存在することによって定義される一般的な病状である。 自然気胸、外傷の非存在下で単独で発生する気胸を呼び出すために使用される用語の発生率は、100,000あたり1.2-28例であることが報告されました。 自然気胸を有する患者は、一次または二次のいずれかとして存在することができる。 原発性自然気胸という用語は、関連する病状が見つからない場合に使用されますが、これらの患者には喫煙、若年性、男性性などの特定の危険因子があ 対照的に、二次性自然気胸という用語は、肺腫瘍または慢性閉塞性肺疾患(COPD)などの気胸に関連する基礎疾患がある場合に使用される。 まれに、自然気胸は両側に存在する可能性があります。 同時両側原発性自然気胸(SBPSP)は、すべての自然気胸のわずか1%で見つかった非常にまれなプレゼンテーションです。 この条件は頻繁に重要な呼吸の苦脳を引き起こし、場合によっては張力気胸か死に進歩します。 SBPSPの徴候および症状は、最初は最小限に抑えることができるため、医師は常に疑わしいとこの病気を認識する必要があります。 緊張気胸を排除し,呼吸困難を緩和するためには迅速な管理が必要である。 他のタイプの気胸とは違って、外科介在は管のthoracostomyと比較されるよりよい全面的な結果をもたらすのでSBPSPで示されます。 両側肺blebsを有することが判明し、最終的に両側blebs切除と両側胸膜切除術を受けたSBPSPを有する若い男性の症例を報告した。

2. ケースプレゼンテーション

喘息の過去の病歴を持つ21歳の男性は、識別可能なトリガーなしで一晩息切れの急性悪化息切れを提示しました。 患者は最初はそれほど重篤ではないが、三週間この症状を経験していた。 彼はまた、症状は咳、胸の圧迫感、および前胸全体の痛みを伴っていたが、痛みの特徴を明確に記述することができなかったと述べた。 困難な呼吸は平らに横たわって悪化した。 彼は喫煙の歴史を否定した。 最初のプレゼンテーションでは、彼のバイタルサインは、36.7℃の温度、119/83mmHgの血圧、105ビート/分の心拍数、18呼吸/分の呼吸数、および室内空気の97%の酸素飽和度 患者は170人であった。身長は2cm、体重は57.2kg、BMIは19.79kg/m2であった。 身体検査では、苦しんでいると病気に見える男性が明らかになりました。 心肺検査では頻脈,頻呼吸,両上肺野の呼吸音の減少が顕著であった。 実験室の結果は、12.9×109細胞/L、72%の好中球、および16%のリンパ球の白血球数と軽度の白血球増加症を示した。 彼のヘモグロビンレベルは16.2g/dlで、ヘマトクリットは48.6%、血小板数は243×109細胞/Lであった。 胸部X線(Cxr)(図1)は、両側の大きな気胸(>2cm)を示し、両側の胸水は最小限であり、縦隔は有意に圧縮されていた。

図1
プレゼンテーション時の両側自然気胸を伴う胸部x線写真。 胸膜線が見える(矢印)。

SBPSPの診断が行われました。 胸部チューブは両側に配置され、呼吸および頻脈が直ちに改善された。 右側および左側の胸部チューブは、それぞれ5mlおよび10mlの漿液を排出した。 患者の臨床状態は改善し続け、処置直後のフォローアップCXR(図2)は両側の気胸の減少を示した。 しかし、病院のコースの間に、胸部チューブは空気漏れを有し続け、フォローアップCXRは完全な肺拡張なしに残留気胸を示し続けた。 胸部のコントラストのないコンピュータ断層撮影(CT)スキャンは、上葉の両方に胸膜下blebsを明らかにした(図3)。 保存的管理を伴う完全な肺拡張のない連続的な空気漏れのために、患者は胸部手術評価に言及された。 一週間後,両側vatsを施行し,頂端bleb切除,両側胸膜切除,両側ドキシサイクリン胸膜形成術を施行した。 両肺の頂端blebsおよび頭頂胸膜の生検では線維症および肉芽組織が認められ,悪性またはランゲルハンス細胞組織球増加症の疑いのある非定型細胞は陰性であった。

図2
両側胸部チューブ挿入後の両側肺再拡張。
図3
複数の胸膜下ブレブ(矢印ヘッド)を示す胸部コンピュータ断層撮影スキャン。

その後の外来患者のフォローアップ訪問では、患者は気胸の再発なしで手術から半年後に良好に行っていた(図4)。

図4
手術後の外来フォローアップ中の胸部x線写真。

3. 議論

気胸の診断は、通常、歴史と正確な身体検査によって行われ、確認のためにCXRまたは胸部超音波が続くことがあります。 CXRはガスのコレクションによって内臓および頭頂の胸膜ラインの分離を含む特有なx線写真の特徴を胸部CTが気胸の病因学を評価するために後 徴候および症状には、通常、急性または亜急性の息切れ、胸痛、および呼吸音の減少が含まれる。 しかし、胸膜腔内の空気の量が少ない場合、身体検査および胸部X線は正常である可能性があります。 自然気胸は、未治療のまま放置すると、致命的な緊張気胸に急速に進行することがあります。 したがって、医師は常にこの診断とこの状態のためのワークアップのための低いしきい値を持っている必要があります。 まれに、自然気胸は両側性および自発的に発生する可能性があり、したがってより深刻な疾患スペクトルにつながる。

両側自然気胸(BSP)の発生率は、すべての自然気胸の約7.8-20%であることが報告されています。 Sayarらによる研究。 およびAkcam e t a l. BSPの患者のおよそ58%および68%が原因となる根本的な肺疾患を、それぞれ持っていたことを報告しました。 BSSPと関連付けられるために知られている複数の病状は肺metastases、結核、Ehlers-Danlosシンドローム、組織球増加症XおよびCOPDを含んでいます。 場合によっては、BSSPは医療処置または薬物からも発生する可能性があります。 根本的な病状がなかった患者の両側性の自然な気胸は両側性の原発性の自然な気胸(BPSP)と呼出されます。 明確なメカニズムはまだ明確ではないが、肺のblebsの破裂はBPSPの最も一般的に知られている原因である。 これらの患者の中には、発生率および予後に関する限られたデータを有するまれな提示であるSBPSPとして提示するものもある。 SBPSP患者では、以下の特徴のいくつかが見られることがあります:患者は若い傾向があり、体格指数が低く、患者は自発的な片側気胸の既往があり、気胸の大きさは通常小さい。 対照的に,本症例の患者は有意に虚脱した肺を呈し,気胸の既往はなかった。

SBPSPの症例数が限られているため、この状態の治療に関する確立されたコンセンサスはありません。

箱の管の最初の処置が病気の決断を提供するかもしれないがあらゆるタイプの気胸を持つ患者の他の重要な考察は再発の危険です。 論争は肺が完全な拡張を達成したらそれ以上の外科介在である。 英国胸部学会(BTS)の原発性自然気胸管理ガイドラインによれば、SBPSPを含むいくつかの状態で外科的介入が示されている(表1)。 再発率および長期予後に関するデータが不足しているにもかかわらず、外科的介入も良好な結果を示している。 Lee et al. SBPSPを有する13人の患者において両側VATSを行い、2(7.7%)再発エピソードを報告した。 しかし、Cho et al. SBPSPのほとんどの症例を報告したが、再発率は44%と高いことが判明した。 この研究では、Cho et al. 患者の約半分に同側経腹側アプローチVATSを行い、残りの半分に伝統的な両側順次アプローチを行った。 術後再発は両群間で有意差はなかった。 従って、Cho e t a l. これは外科医のSBPSP症例の経験が限られているためである可能性があることが示唆された。

外科的アドバイスの受け入れられた適応症は次のとおりでなければなりません:

Second ipsilateral pneumothorax

First contralateral pneumothorax

Synchronous bilateral spontaneous pneumothorax

Persistent air leak (despite 5–7 days of chest tube drainage) or failure of lung re-expansion

Spontaneous haemothorax

Professions at risk (eg, pilots, divers)

Pregnancy

Table 1
Accepted indications for surgical intervention .

We conducted a literature review of SBPSP patients who underwent VATS. 我々は、2002年から2018年までの14件の研究/症例報告を同定し、VATSを受けたSBPSP患者の合計81人を同定した。 利用可能なデータから、患者のほとんどは男性(98.3%)であり、若年であった。 Akcamらの研究では、3人の患者を除いて、すべての患者が両側VATSを受けた。 彼らは最初に片側の大桶を持っていた場所。 再発率は9記事から利用可能であった。 両側VATSを受けた患者の場合、全体的な再発率は27.3%であった。 しかし、この数は、Choらによる比較的大きな研究の影響を大きく受けていることに注意することが重要である。 それは44%の再発率を示した。 すべての包含された研究を表2に要約する。 残念なことに、再発率を比較するために外科的介入なしに保存的に管理された十分な症例および研究を見つけることができなかった。 Akcam et al.によって発表された最近の研究に基づいています。 最初のエピソードに胸部チューブのみを入れたSBPSP患者はすべて再発し,最終的に外科手術を必要とした。 これらの患者はフォローアップでそれ以上の再発を示さなかった。

First author Year N Mean age (Years) Male (%) Surgical intervention Mean follow-up (months) Recurrence (n)
Akcam 2018 5 22.4 5 (100) Single-staged VATS N/A 3
Aye 2002 4 21.5 4 (100) Single-staged VATS N/A 0
Chen 2008 4 22.1 4 (100) Single-staged VATS 45.6
Cho 2017 25£ 16.3 24 (96) Single-staged VATS 62 11
Hatzigeorgiadis 2014 1 20 1 (100) Single-staged VATS 36 0
Kim 2017 2 17, 18 2 (100) Single-staged VATS 24, 19 0
Guo 2016 4 N/A N/A Single-staged VATS N/A N/A
Lang-Lazdunski 2003 3 N/A N/A Single-staged VATS N/A N/A
Lee 2008 13 20.9 13 (100) Single-staged VATS 44.4 2
Okubo 2014 1 16 1 (100) Single-staged VATS N/A 0
Sachithanandan 2012 2 26, 17 2 (100) Single-staged VATS N/A 1
Soccorso 2015 5 N/A N/A Single-staged VATS N/A N/A
Watanabe 2004 1 23 1 (100) Single-staged VATS N/A 0
Yueng 2016 11 N/A N/A シングルステージバット N/A N/A
vats:ビデオ支援胸腔鏡手術
:二人の患者は、反対側に片側vatsとチューブ胸腔吻合を持っていました。 他の患者は他の肺に介入することなく片側のVATSを有していた。 すべての再発は非手術肺に発生した。
¥:長時間の空気漏れ(>7日)操作後
£: 他の六つの再発は、伝統的な両側シーケンシャルアプローチグループからであったが、他の六つの再発は、同側経側アプローチグループからであった
表2
外科的介入で治療された同時両側原発性自然気胸の報告された症例の要約。結論として、SBPSPは迅速な治療を必要とするまれな緊急の病状です。 基礎疾患のない若い患者では、VATSのような外科的介入は比較的安全であり、早期に考慮することができる。

利益相反

すべての著者は利益相反を宣言していません。

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