samtidig Bilateral primär spontan pneumotorax: en fallrapport och en genomgång av litteraturen

Abstrakt

bakgrund. Samtidig bilateral primär spontan pneumothorax (SBPSP) är ett extremt sällsynt och potentiellt dödligt tillstånd. Patienter har vanligtvis inga relevanta medicinska tillstånd. Vissa fall kan dock ha vissa riskfaktorer som att röka, vara ung och manligt kön. Vi rapporterade ett fall av en frisk ung man som presenterade BPSP. Fall Presentation. En 21-årig man med en tidigare medicinsk historia av välkontrollerad intermittent astma presenteras med akut förvärrad andnöd över natten. Bröströntgen som utfördes visade bilateral stor pneumotorax med signifikant komprimerad mediastinum. Bröströr placerades bilateralt med omedelbar klinisk förbättring. Bröströren fortsatte dock att ha en luftläcka utan full lungutvidgning. Datortomografi scan utan kontrast av bröstet avslöjade subpleural blebs i båda övre lober. Patienten genomgick bilateral videoassisterad thorakoskopisk kirurgi (kärl) med apikal bleb-resektion, bilateral pleurektomi och bilateral doxycyklinpleurodesis. Biopsi av apikala blebs och parietal pleura i båda lungorna var negativa för alla atypiska celler misstänkta för malignitet eller Langerhans cellhistiocytos. Patienten hade gjort det bra sex månader efter operationen utan återkommande pneumotorax. Slutsats. SBPSP är ett sällsynt och brådskande tillstånd som kräver snabb intervention. Hos en ung patient utan någon underliggande sjukdom är kirurgisk ingrepp, såsom kärl, relativt säker och kan betraktas tidigt.

1. Inledning

Pneumothorax är ett vanligt medicinskt tillstånd som definieras av en närvaro av luft eller gas i kaviteten i pleurahålan. Förekomsten av spontan pneumotorax, termen som används för att kalla pneumotorax som uppstår av sig själv i frånvaro av trauma, rapporterades vara 1,2 till 28 fall per 100 000 . Patienter med spontan pneumotorax kan förekomma som antingen primär eller sekundär. Termen primär spontan pneumothorax används när det inte finns något relevant medicinskt tillstånd, även om dessa patienter kan ha vissa riskfaktorer, såsom rökning, att vara ung och manligt kön. Däremot används termen sekundär spontan pneumotorax när det finns en underliggande sjukdom som är associerad med pneumotoraxen, såsom lungtumör eller kronisk obstruktiv lungsjukdom (kol) . I sällsynta fall kan spontan pneumotorax förekomma bilateralt. Samtidig bilateral primär spontan pneumotorax (SBPSP) är en extremt sällsynt presentation som endast finns i 1% av all spontan pneumotorax . Detta tillstånd orsakar ofta betydande andningsbesvär och utvecklas i vissa fall till spänningspneumotorax eller dödsfall. Tecken och symtom på SBPSP kan initialt vara minimala, vilket kräver att läkare alltid är misstänkta och medvetna om denna sjukdom . Snabb hantering behövs för att utesluta spänningspneumotorax och lindra andnöd. Till skillnad från andra typer av pneumotorax indikeras kirurgiskt ingrepp i SBPSP eftersom det leder till bättre övergripande resultat jämfört med torakostomi i röret . I den här artikeln rapporterar vi ett fall av en ung man med SBPSP som visade sig ha bilaterala lungblebs och så småningom genomgick bilateral blebs-resektion och bilateral pleurektomi.

2. Fallpresentation

en 21-årig man med en tidigare sjukdomshistoria av astma presenteras med akut förvärrad andnöd över natten utan identifierbar trigger. Patienten hade upplevt detta symptom i tre veckor även om det var mindre allvarligt initialt. Han uppgav också att symptomet åtföljdes av hosta, brösttäthet och smärta över det främre bröstet men inte tydligt kunde beskriva smärtans egenskaper. Den svåra andningen förvärrades med att ligga platt. Han förnekade någon historia av rökning. Vid första presentationen inkluderade hans vitala tecken en temperatur på 36,7 CCB, ett blodtryck på 119/83 mmHg, en hjärtfrekvens på 105 slag/min, andningsfrekvens på 18 andetag/min och en syremättnad på 97% på rumsluft. Patienten var 170.2 cm lång och vägde 57,2 kg och BMI på 19,79 kg/m2. Fysisk undersökning avslöjade en bekymrad och dåligt uppträdande man. Kardiopulmonell undersökning var anmärkningsvärd för takykardi, tachypnea och minskat andningsljud i båda övre lungfälten. Laboratorieresultat visade mild leukocytos med ett antal vita blodkroppar på 12,9 109 celler/l, 72% neutrofiler och 16% lymfocyter. Hans hemoglobinnivå var 16,2 g/dl med en hematokrit på 48,6% och blodplättantal på 243 109 cellers109 celler/L. de biokemiska profilerna i blodet var unremarkable. Lungröntgen (CXR) (Figur 1) visade bilateral stor pneumothorax (>2 cm) med minimala bilaterala pleurala effusioner och signifikant komprimerad mediastinum.

Figur 1
bröstdiagram med bilateral spontan pneumotorax vid presentation. Pleural linje är synlig (pil).

en diagnos av SBPSP ställdes. Bröströr placerades bilateralt med omedelbar förbättring av andning och takykardi. De höger-och vänstersidiga bröströren dränerade serosanguinösa vätskor, 5 ml respektive 10 ml. Patientens kliniska tillstånd fortsatte att förbättras och en uppföljning CXR omedelbart efter procedurerna (Figur 2) visade en minskning av pneumotorax på båda sidor. Under sjukhuskursen fortsatte dock bröströren att ha en luftläcka och uppföljningen CXR fortsatte att visa kvarvarande pneumotorax utan full lungutvidgning. Datortomografi (CT) scan utan kontrast av bröstet avslöjade subpleural blebs i båda de övre lober (Figur 3). På grund av kontinuerlig luftläckage utan full lungutvidgning med konservativ hantering hänvisades patienten till utvärdering av thoraxkirurgi. En vecka senare genomgick vår patient bilaterala kärl med apikal bleb-resektion, bilateral pleurektomi och bilateral doxycyklinpleurodesis. Biopsi av apikala blebs och parietal pleura i båda lungorna visade fibros och granulationsvävnad, negativ för alla atypiska celler som är misstänkta för malignitet eller Langerhans cellhistiocytos.

Figur 2
Bilateral lungutvidgning efter bilateral insättning av bröströr.

Figur 3
Bröst datortomografi scan visar flera subpleural blebs (pilhuvud).

vid det efterföljande polikliniska uppföljningsbesöket hade patienten haft det bra sex månader efter operationen utan återfall av pneumothorax (Figur 4).

Figur 4
bröstradiografi under poliklinisk uppföljning efter operationen.

3. Diskussion

diagnosen av pneumothorax ställs vanligtvis av historia och exakt fysisk undersökning och kan följas av en CXR eller bröst ultraljud för bekräftelse . CXR ger en distinkt radiografisk funktion inklusive en separation av visceral och parietal pleural linje genom en samling av gas, även om en bröst-CT senare kan utföras för att utvärdera etiologin hos pneumotoraxen . Tecken och symtom inkluderar vanligtvis akut eller subakut andnöd, bröstsmärta och minskade andningsljud. Men om mängden luft i pleuralutrymmet är liten kan fysisk undersökning och röntgen på bröstet vara normalt. Spontan pneumotorax kan snabbt utvecklas till en dödlig spänningspneumotorax om den inte behandlas. Således bör läkare alltid ha en låg tröskel för denna diagnos och upparbetning för detta tillstånd. I sällsynta fall kan spontan pneumotorax förekomma bilateralt och spontant och leder därmed till ett allvarligare sjukdomsspektrum.

förekomsten av bilateral spontan pneumotorax (BSP) har rapporterats vara cirka 7, 8-20% av all spontan pneumotorax . Studier av Sayar et al. och Akcam et al. rapporterade att cirka 58% och 68% av patienterna med BSP hade orsakande underliggande lungsjukdom, respektive . Flera medicinska tillstånd som är kända för att vara associerade med BSSP inkluderar lungmetastaser, tuberkulos, Ehlers-Danlos syndrom, histiocytos X och kol . Ibland kan BSSP också uppstå från medicinsk procedur eller läkemedel . Bilateral spontan pneumotorax hos en patient som inte hade något underliggande medicinskt tillstånd kallas bilateral primär spontan pneumotorax (BPSP). Även om den bestämda mekanismen fortfarande inte är klar är bristning av blebs i lungan den vanligaste orsaken till BPSP . Bland dessa patienter skulle vissa presentera som SBPSP, en sällsynt presentation med begränsade data om incidens och prognos. Några av följande egenskaper kan ses hos patienter med SBPSP: patienterna tenderar att vara yngre, med lågt kroppsmassaindex, patienterna kan ha en tidigare historia av spontan ensidig pneumotorax, och storleken på pneumotorax är vanligtvis liten . Däremot presenterade patienten i vårt fall signifikant kollapsade lungor och utan någon tidigare historia av pneumotorax.

På grund av ett begränsat antal fall av SBPSP finns det ingen etablerad konsensus om behandling för detta tillstånd. Även om den initiala behandlingen av bröströret kan ge en upplösning av sjukdomen, är det andra viktiga övervägandet hos patienter med någon typ av pneumotorax risken för återfall. Kontroverser finns vid ytterligare kirurgiska ingrepp när lungorna har uppnått full expansion. Enligt British Thoracic Society (BTS) riktlinje för hantering av primär spontan pneumotorax indikeras kirurgiskt ingrepp i något tillstånd inklusive SBPSP (Tabell 1) . Trots bristen på data om återfallsfrekvens och långsiktig prognos har kirurgisk ingrepp också visat gynnsamma resultat. Lee et al. utförde bilaterala kärl hos 13 patienter med SBPSP och rapporterade 2 (7,7%) återkommande episoder . Men studien av Cho et al., som rapporterade de flesta fallen av SBPSP, fann att återfallsfrekvensen var så hög som 44%. I denna studie, Cho et al. utförde ipsilaterala transmediastinala tillvägagångssätt kärl i ungefär hälften av patienterna och traditionell bilateral Sekventiell tillvägagångssätt i den andra hälften. Ändå var postoperativ återfall inte signifikant olika mellan de två grupperna. Således, Cho et al. föreslog att detta kan bero på begränsad kirurgs erfarenhet av sbpsp-fall.

godkända indikationer för kirurgisk rådgivning bör vara följande:

Second ipsilateral pneumothorax

First contralateral pneumothorax

Synchronous bilateral spontaneous pneumothorax

Persistent air leak (despite 5–7 days of chest tube drainage) or failure of lung re-expansion

Spontaneous haemothorax

Professions at risk (eg, pilots, divers)

Pregnancy

Table 1
Accepted indications for surgical intervention .

We conducted a literature review of SBPSP patients who underwent VATS. Vi identifierade 14 studier / fallrapporter från 2002 till 2018 med totalt 81 patienter med SBPSP som genomgick kärl. Från tillgängliga data var de flesta patienterna män (98,3%) och unga. Varje patient genomgick bilaterala kärl utom 3 patienter i studien av Akcam et al. där de ursprungligen hade ensidiga kärl. Återfallsfrekvensen var tillgänglig från 9 artiklar. För patienter som genomgick bilaterala kärl var den totala återfallsfrekvensen 27,3%. Det är dock viktigt att notera att antalet till stor del påverkas av en relativt stor studie av Cho et al. det visade återfallsfrekvensen på 44%. Alla inkluderade studier sammanfattas i Tabell 2. Tyvärr kunde vi inte hitta tillräckligt med fall och studier som hanterades konservativt utan kirurgiska ingrepp för att jämföra återfallshastigheten. Baserat på en ny studie publicerad av Akcam et al., alla patienter med SBPSP som bara hade ett bröströr placerat på den första episoden återkom därefter och krävde så småningom en kirurgisk operation . Dessa patienter hade ingen ytterligare återfall vid uppföljningen.

First author Year N Mean age (Years) Male (%) Surgical intervention Mean follow-up (months) Recurrence (n)
Akcam 2018 5 22.4 5 (100) Single-staged VATS N/A 3
Aye 2002 4 21.5 4 (100) Single-staged VATS N/A 0
Chen 2008 4 22.1 4 (100) Single-staged VATS 45.6
Cho 2017 25£ 16.3 24 (96) Single-staged VATS 62 11
Hatzigeorgiadis 2014 1 20 1 (100) Single-staged VATS 36 0
Kim 2017 2 17, 18 2 (100) Single-staged VATS 24, 19 0
Guo 2016 4 N/A N/A Single-staged VATS N/A N/A
Lang-Lazdunski 2003 3 N/A N/A Single-staged VATS N/A N/A
Lee 2008 13 20.9 13 (100) Single-staged VATS 44.4 2
Okubo 2014 1 16 1 (100) Single-staged VATS N/A 0
Sachithanandan 2012 2 26, 17 2 (100) Single-staged VATS N/A 1
Soccorso 2015 5 N/A N/A Single-staged VATS N/A N/A
Watanabe 2004 1 23 1 (100) Single-staged VATS N/A 0
Yueng 2016 11 N/A N/A enstaka kärl N/A N/A
kärl: videoassisterad thorakoskopisk kirurgi
: två patienter hade ensidiga kärl och bröstkorg på andra sidan. Den andra patienten hade ensidiga kärl utan något ingripande på den andra lungan. All återfall inträffade i den un-opererade lungan.
Portugals: långvarig luftläckage (>7 dagar) efter operation
Portugals: Elva patienter genomgick ipsilateral transmediastinal tillvägagångssätt istället för bilateral Sekventiell tillvägagångssätt
: fem återfall var från den ipsilaterala transmediastinala inflygningsgruppen medan de andra sex återfall var frånden traditionella bilaterala sekventiella inflygningsgruppen
Tabell 2
sammanfattning av de rapporterade fallen av samtidig bilateral primär spontan pneumotorax behandlad med kirurgisk ingrepp.

Sammanfattningsvis är SBPSP ett sällsynt akut medicinskt tillstånd som kräver snabb behandling. Hos en ung patient utan någon underliggande sjukdom är kirurgisk ingrepp, såsom kärl, relativt säker och kan betraktas tidigt.

intressekonflikter

alla författare förklarar inga intressekonflikter.

Lämna ett svar

Din e-postadress kommer inte publiceras.