gelijktijdige bilaterale primaire spontane Pneumothorax: een Case Report en een overzicht van de literatuur

Abstract

Achtergrond. Gelijktijdige bilaterale primaire spontane pneumothorax (SBPSP) is een uiterst zeldzame en potentieel fatale aandoening. Patiënten hebben meestal geen relevante medische aandoeningen. Sommige gevallen kunnen echter bepaalde risicofactoren hebben, zoals roken, jong zijn en mannelijk geslacht. We rapporteerden een geval van een gezonde jonge man die BPSP had. Case Presentatie. Een 21-jarige man met een verleden medische geschiedenis van goed gecontroleerde intermitterende astma gepresenteerd met acute verslechtering kortademigheid ‘ s nachts. Borst X-ray uitgevoerd toonde bilaterale grote pneumothorax met significant gecomprimeerd mediastinum. Thorax tubes werden bilateraal geplaatst met onmiddellijke klinische verbetering. De thoraxbuizen bleven echter een luchtlek hebben zonder volledige uitzetting van de longen. Computertomografie scan zonder contrast van de borst onthulde subpleurale blebs in beide bovenste kwabben. De patiënt onderging bilaterale video-ondersteunde thoracoscopische chirurgie (vaten) met apicale bleb resectie, bilaterale pleurectomie en bilaterale doxycycline pleurodese. Biopsie van de apicale blebs en pariëtale pleura van beide longen was negatief voor atypische cellen die verdacht werden van maligniteit of langerhanscelhistiocytose. Zes maanden na de operatie deed de patiënt het goed, zonder dat de pneumothorax opnieuw optrad. Conclusie. SBPSP is een zeldzame en dringende voorwaarde die snelle interventie vereist. Bij een jonge patiënt zonder onderliggende ziekte, chirurgische interventie, zoals vaten, is relatief veilig en kan vroeg worden beschouwd.

1. Inleiding

Pneumothorax is een veel voorkomende medische aandoening die wordt gedefinieerd door de aanwezigheid van lucht of gas in de holte in de pleurale holte. De incidentie van spontane pneumothorax, de term die wordt gebruikt om pneumothorax te noemen die uit zichzelf optreedt in afwezigheid van trauma, werd gemeld 1,2 tot 28 gevallen per 100.000 . Patiënten met spontane pneumothorax kunnen zich presenteren als primair of secundair. De term primaire spontane pneumothorax wordt gebruikt wanneer er geen relevante medische aandoening wordt gevonden, hoewel deze patiënten bepaalde risicofactoren kunnen hebben, zoals roken, jong zijn en mannelijk geslacht. In tegenstelling, de term secundaire spontane pneumothorax wordt gebruikt wanneer er een onderliggende ziekte die wordt geassocieerd met de pneumothorax, zoals longtumor of chronische obstructieve longziekte (COPD) . In zeldzame gevallen kan spontane pneumothorax bilateraal aanwezig zijn. Gelijktijdige bilaterale primaire spontane pneumothorax (SBPSP) is een uiterst zeldzame presentatie die slechts in 1% van alle spontane pneumothorax wordt gevonden . Deze voorwaarde veroorzaakt vaak significante respiratoire nood en in sommige gevallen vordert aan spanning pneumothorax of de dood. Tekenen en symptomen van de SBPSP kunnen in eerste instantie minimaal zijn, waardoor artsen altijd achterdochtig en bewust moeten zijn van deze ziekte . Prompt beheer is nodig om spanning pneumothorax uit te sluiten en verlichten van de dyspneu. In tegenstelling tot andere soorten pneumothorax, chirurgische interventie is geïndiceerd in SBPSP als het leidt tot een betere algemene uitkomst in vergelijking met buis thoracostomie . In dit artikel melden we een geval van een jonge man met SBPSP die bleek bilaterale longblaasjes te hebben en uiteindelijk onderging bilaterale blebs resectie en bilaterale pleurectomie.

2. Casus presentatie

een 21-jarige man met een voorgeschiedenis van astma, met acute verslechtering van kortademigheid ‘ s nachts zonder aanwijsbare trigger. De patiënt had dit symptoom gedurende drie weken ervaren, hoewel aanvankelijk minder ernstig. Hij verklaarde ook dat het symptoom gepaard ging met hoest, beklemming op de borst, en pijn over de voorste borst, maar kon niet duidelijk beschrijven de kenmerken van de pijn. De moeilijke ademhaling werd verergerd door plat te liggen. Hij ontkende elke geschiedenis van roken. Op de eerste presentatie, zijn vitale functies omvatten een temperatuur van 36,7°C, een bloeddruk van 119/83 mmHg, een hartslag van 105 slagen/min, ademhalingssnelheid van 18 ademhalingen/min, en een zuurstofverzadiging van 97% op de kamerlucht. De patiënt was 170.2 cm lang en woog 57,2 kg en BMI van 19,79 kg / m2. Lichamelijk onderzoek onthulde een noodlijdende en slecht verschijnende Man. Cardiopulmonaal onderzoek was opmerkelijk voor tachycardie, tachypneu en verminderde ademgeluiden in beide bovenste longvelden. Laboratoriumresultaten toonden lichte leukocytose met een aantal witte bloedcellen van 12,9 × 109 cellen / L, 72% neutrofielen en 16% lymfocyten. Zijn hemoglobinegehalte was 16,2 g/dl met een hematocriet van 48,6% en bloedplaatjestelling van 243 × 109 cellen / L. de biochemische bloedprofielen waren onopvallend. Thoraxfoto (CXR) (figuur 1) toonde bilaterale grote pneumothorax (>2cm) met minimale bilaterale pleurale effusies en significant gecomprimeerd mediastinum.

figuur 1
thoraxfoto met bilaterale spontane pneumothorax bij presentatie. Pleurale lijn is zichtbaar (pijl).

een diagnose van SBPSP werd gesteld. Thorax tubes werden bilateraal geplaatst met onmiddellijke verbetering van de ademhaling en tachycardie. De rechter – en linkszijdige Borst buizen afgevoerd serosanguinous vloeistoffen, 5 ml en 10 ml, respectievelijk. De klinische toestand van de patiënt bleef verbeteren en een follow-up CXR onmiddellijk na de procedures (Figuur 2) toonde een afname van pneumothorax aan beide zijden. Tijdens de ziekenhuiscursus bleven de thoraxbuizen echter luchtlekken en bleef de follow-up CXR pneumothoraxresten vertonen zonder volledige uitzetting van de longen. Computertomografie (CT) scan zonder contrast van de borst onthulde subpleurale blebs in beide bovenste kwabben (Figuur 3). Als gevolg van continue luchtlekkage zonder volledige longuitzetting met conservatieve behandeling, werd de patiënt verwezen naar thoracale chirurgie evaluatie. Een week later onderging onze patiënt bilaterale vaten met apicale bleb resectie, bilaterale pleurectomie en bilaterale doxycycline pleurodese. Biopsie van de apicale blebs en pariëtale pleura van beide longen toonde fibrose en granulatieweefsel, negatief voor atypische cellen verdacht voor maligniteit of Langerhans celhistiocytose.

Figuur 2
Figuur 3
scans voor computertomografie op de borst die meerdere subpleurale blebs (pijlkop) toont.

tijdens het daaropvolgende poliklinische follow-upbezoek deed de patiënt het zes maanden na de operatie goed, zonder dat de pneumothorax opnieuw optrad (Figuur 4).

Figuur 4
thoraxfoto tijdens poliklinische follow-up na de operatie.

3. Discussie

de diagnose van pneumothorax wordt typisch gesteld door anamnese en nauwkeurig lichamelijk onderzoek en kan worden gevolgd door een CXR of borst echografie ter bevestiging . De CXR biedt een onderscheidend radiografisch kenmerk met inbegrip van een scheiding van viscerale en pariëtale pleurale lijn door een verzameling van gas, hoewel een borst CT later kan worden uitgevoerd om de etiologie van de pneumothorax te evalueren . Tekenen en symptomen omvatten meestal acute of subacute kortademigheid, pijn op de borst, en verminderde ademhaling geluiden. Echter, als de hoeveelheid lucht in de pleurale ruimte is klein, fysiek onderzoek en borst X-ray kan normaal zijn. Spontane pneumothorax kan snel overgaan tot een fatale spanningspneumothorax indien onbehandeld. Aldus, zouden de artsen altijd een lage drempel voor deze diagnose en work-up voor deze voorwaarde moeten hebben. In zeldzame gevallen kan spontane pneumothorax bilateraal en spontaan optreden en leidt dit tot een ernstiger ziektespectrum.

de incidentie van bilaterale spontane pneumothorax (BSP) is gemeld rond 7,8-20% van alle spontane pneumothorax . Studies van Sayar et al. en Akcam et al. gemeld dat respectievelijk ongeveer 58% en 68% van de patiënten met BSP een causatieve onderliggende longziekte had . Verscheidene medische voorwaarden gekend om met bssp worden geassocieerd omvatten longmetastasen, tuberculose, syndroom Ehlers-Danlos, histiocytose X, en COPD . Af en toe, BSSP kan ook optreden van medische procedure of drugs . Bilaterale spontane pneumothorax bij een patiënt zonder onderliggende medische aandoening wordt bilaterale primaire spontane pneumothorax (bpsp) genoemd. Hoewel het definitieve mechanisme nog niet duidelijk is, is breuk van de blebs in de long de meest bekende oorzaak van de BPSP . Onder deze patiënten, sommigen zouden presenteren als SBPSP, een zeldzame presentatie met beperkte gegevens over incidentie en prognose. Sommige van de volgende kenmerken kunnen worden gezien bij patiënten met SBPSP: de patiënten hebben de neiging om jonger te zijn, met een lage body mass index, de patiënten kunnen een voorgeschiedenis van spontane unilaterale pneumothorax hebben, en de grootte van pneumothorax is meestal klein . De patiënt daarentegen had in ons geval aanzienlijk ingeklapte longen en had geen voorgeschiedenis van pneumothorax.

vanwege een beperkt aantal gevallen van SBPSP is er geen consensus over de behandeling van deze aandoening. Hoewel de initiële behandeling van de thoraxdrain kan zorgen voor het verdwijnen van de ziekte, de andere belangrijke overweging bij patiënten met elk type pneumothorax is het risico van recidief. Controverses bestaan over verdere chirurgische ingrepen zodra de longen volledige expansie hebben bereikt. Volgens de British Thoracic Society (BTS) richtlijn voor de behandeling van primaire spontane pneumothorax, chirurgische interventie is geïndiceerd in sommige conditie met inbegrip van SBPSP (Tabel 1) . Ondanks het gebrek aan gegevens over recidiefpercentage en prognose op lange termijn, heeft de chirurgische interventie ook gunstige resultaten getoond. Lee et al. uitgevoerd bilaterale vaten bij 13 patiënten met SBPSP en gemeld 2 (7,7%) recidief episodes . Echter, de studie van Cho et al., die de meeste gevallen van SBPSP gemeld, vond de recidief percentage zo hoog als 44% . In deze studie, Cho et al. uitgevoerd ipsilaterale transmediastinale benadering vaten bij ongeveer de helft van de patiënten en traditionele bilaterale sequentiële benadering in de andere helft. Niettemin was postoperatief recidief niet significant verschillend tussen de twee groepen. Dus, Cho et al. gesuggereerd dat dit te wijten kan zijn aan beperkte ervaring chirurg van SBPSP gevallen.

geaccepteerde indicaties voor chirurgisch advies dienen als volgt te zijn::

Second ipsilateral pneumothorax

First contralateral pneumothorax

Synchronous bilateral spontaneous pneumothorax

Persistent air leak (despite 5–7 days of chest tube drainage) or failure of lung re-expansion

Spontaneous haemothorax

Professions at risk (eg, pilots, divers)

Pregnancy

Table 1
Accepted indications for surgical intervention .

We conducted a literature review of SBPSP patients who underwent VATS. We identificeerden 14 studies / case reports van 2002 tot 2018 met in totaal 81 patiënten met SBPSP die VATS ondergingen. Uit de beschikbare gegevens blijkt dat de meeste patiënten Man (98,3%) en jong waren. Elke patiënt onderging bilaterale vaten behalve 3 patiënten in het onderzoek van Akcam et al. waar ze aanvankelijk unilaterale vaten hadden. Het recidiefpercentage was beschikbaar uit 9 artikelen. Bij patiënten die bilaterale vaten ondergingen, was het totale recidiefpercentage 27,3%. Het is echter belangrijk op te merken dat het aantal grotendeels wordt beïnvloed door een relatief grote studie van Cho et al. dat liet het recidiefpercentage van 44% zien . Alle opgenomen onderzoeken zijn samengevat in Tabel 2. Helaas waren we niet in staat om genoeg gevallen en studies te vinden die conservatief werden beheerd zonder chirurgische ingrepen om de snelheid van recidief te vergelijken. Gebaseerd op een recente studie gepubliceerd door Akcam et al., alle patiënten met SBPSP die alleen een thoraxdrain geplaatst op de eerste episode vervolgens opnieuw en uiteindelijk een chirurgische operatie nodig . Deze patiënten hadden geen verdere recidieven tijdens de follow-up.

First author Year N Mean age (Years) Male (%) Surgical intervention Mean follow-up (months) Recurrence (n)
Akcam 2018 5 22.4 5 (100) Single-staged VATS N/A 3
Aye 2002 4 21.5 4 (100) Single-staged VATS N/A 0
Chen 2008 4 22.1 4 (100) Single-staged VATS 45.6
Cho 2017 25£ 16.3 24 (96) Single-staged VATS 62 11
Hatzigeorgiadis 2014 1 20 1 (100) Single-staged VATS 36 0
Kim 2017 2 17, 18 2 (100) Single-staged VATS 24, 19 0
Guo 2016 4 N/A N/A Single-staged VATS N/A N/A
Lang-Lazdunski 2003 3 N/A N/A Single-staged VATS N/A N/A
Lee 2008 13 20.9 13 (100) Single-staged VATS 44.4 2
Okubo 2014 1 16 1 (100) Single-staged VATS N/A 0
Sachithanandan 2012 2 26, 17 2 (100) Single-staged VATS N/A 1
Soccorso 2015 5 N/A N/A Single-staged VATS N/A N/A
Watanabe 2004 1 23 1 (100) Single-staged VATS N/A 0
Yueng 2016 11 N/A n/A n/A n/a
vaten: video-assisted thoracoscopic surgery
: Twee patiënten hadden unilaterale vaten en tube thoracostomie aan de andere kant. De andere patiënt had unilaterale vaten zonder enige interventie op de andere Long. Alle recidieven vonden plaats in de niet-operatieve long.
¥: langdurige luchtlekkage (>7 dagen) na operatie
£: Elf patiënten ondergingen een ipsilaterale transmediastinal aanpak in plaats van sequentiële bilaterale aanpak
: Vijf recidieven waren van de homo-laterale transmediastinal aanpak groep, terwijl de andere zes recidieven werden uit de traditionele bilaterale sequentiële aanpak in groep
Tabel 2
Overzicht van de gemelde gevallen van gelijktijdige bilaterale primaire spontane pneumothorax behandeld met een chirurgische ingreep.

samenvattend kan worden gesteld dat SBPSP een zeldzame dringende medische aandoening is die onmiddellijke behandeling vereist. Bij een jonge patiënt zonder onderliggende ziekte, chirurgische interventie, zoals vaten, is relatief veilig en kan vroeg worden beschouwd.

belangenconflicten

alle auteurs verklaren geen belangenconflicten.

Geef een antwoord

Het e-mailadres wordt niet gepubliceerd.