Abstract
Background. Lo pneumotorace spontaneo primario bilaterale simultaneo (SBPSP) è una condizione estremamente rara e potenzialmente fatale. I pazienti di solito non hanno condizioni mediche rilevanti. Alcuni casi, tuttavia, possono avere alcuni fattori di rischio come il fumo, l’essere giovani e il genere maschile. Abbiamo riportato un caso di un giovane maschio sano che ha presentato con BPSP. Presentazione del caso. Un uomo di 21 anni con una storia medica passata di asma intermittente ben controllata presentava un peggioramento acuto della mancanza di respiro durante la notte. La radiografia del torace eseguita ha mostrato un grande pneumotorace bilaterale con mediastino significativamente compresso. I tubi toracici sono stati posizionati bilateralmente con un miglioramento clinico immediato. Tuttavia, i tubi del torace hanno continuato ad avere una perdita d’aria senza piena espansione dei polmoni. La scansione tomografica computerizzata senza contrasto del torace ha rivelato bleb subpleurici in entrambi i lobi superiori. Il paziente è stato sottoposto a chirurgia toracoscopica bilaterale video-assistita (VATS) con resezione apicale del bleb, pleurectomia bilaterale e pleurodesi bilaterale della doxiciclina. La biopsia delle bleb apicali e della pleura parietale di entrambi i polmoni è risultata negativa per qualsiasi cellula atipica sospetta di malignità o istiocitosi delle cellule di Langerhans. Il paziente stava andando bene sei mesi dopo l’intervento chirurgico senza recidiva di pneumotorace. Conclusione. SBPSP è una condizione rara e urgente che richiede un intervento tempestivo. In un giovane paziente senza alcuna malattia di base, l’intervento chirurgico, come i TINI, è relativamente sicuro e può essere considerato precoce.
1. Introduzione
Il pneumotorace è una condizione medica comune definita da una presenza di aria o gas nella cavità nella cavità pleurica. L’incidenza di pneumotorace spontaneo, il termine usato per chiamare pneumotorace che si presenta da solo in assenza di trauma, è stata riportata da 1,2 a 28 casi per 100.000 . I pazienti con pneumotorace spontaneo possono presentarsi come primari o secondari. Il termine pneumotorace spontaneo primario viene utilizzato quando non vi è alcuna condizione medica rilevante trovata, sebbene questi pazienti possano avere determinati fattori di rischio, come il fumo, l’essere giovani e il sesso maschile. Al contrario, il termine pneumotorace spontaneo secondario viene utilizzato quando vi è una malattia di base associata al pneumotorace, come il tumore polmonare o la broncopneumopatia cronica ostruttiva (BPCO) . In rare occasioni, pneumotorace spontaneo può presentare bilateralmente. Lo pneumotorace spontaneo primario bilaterale simultaneo (SBPSP) è una presentazione estremamente rara trovata in soltanto 1% di tutto il pneumotorace spontaneo . Questa circostanza causa spesso l’afflizione respiratoria significativa ed in alcuni casi progredisce al pneumotorace di tensione o alla morte. Segni e sintomi della SBPSP possono essere minimi inizialmente richiedendo così ai medici di essere sempre sospettosi e consapevoli di questa malattia . È necessaria una pronta gestione per escludere lo pneumotorace da tensione e alleviare la dispnea. A differenza di altri tipi di pneumotorace, l’intervento chirurgico è indicato in SBPSP in quanto porta a un risultato complessivo migliore rispetto alla toracostomia del tubo . In questo articolo, riportiamo un caso di un giovane maschio con SBPSP che è stato trovato per avere bleb polmonari bilaterali e alla fine ha subito la resezione di bleb bilaterali e la pleurectomia bilaterale.
2. Presentazione del caso
Un uomo di 21 anni con una storia medica passata di asma ha presentato un peggioramento acuto della mancanza di respiro durante la notte senza innesco identificabile. Il paziente aveva sperimentato questo sintomo per tre settimane, anche se meno grave inizialmente. Ha anche affermato che il sintomo era accompagnato da tosse, senso di oppressione toracica e dolore attraverso il torace anteriore, ma non poteva descrivere chiaramente le caratteristiche del dolore. La respirazione difficile è stata peggiorata con disteso. Ha negato qualsiasi storia di fumo. Alla presentazione iniziale, i suoi segni vitali includevano una temperatura di 36,7°C, una pressione sanguigna di 119/83 mmHg, una frequenza cardiaca di 105 battiti/min, una frequenza respiratoria di 18 respiri/min e una saturazione di ossigeno del 97% nell’aria ambiente. Il paziente aveva 170 anni.2 cm di altezza e pesava 57,2 kg e BMI di 19,79 kg / m2. L ” esame fisico ha rivelato un maschio in difficoltà e mal apparendo. L’esame cardiopolmonare è stato notevole per tachicardia, tachipnea e diminuzione dei suoni respiratori in entrambi i campi polmonari superiori. I risultati di laboratorio hanno mostrato una lieve leucocitosi con un numero di globuli bianchi di 12,9 × 109 cellule/L, 72% neutrofili e 16% linfociti. Il suo livello di emoglobina era di 16,2 g / dl con un ematocrito del 48,6% e conta piastrinica di 243 × 109 cellule/L. I profili biochimici del sangue erano insignificanti. La radiografia del torace (CXR) (Figura 1) ha mostrato un grande pneumotorace bilaterale (>2 cm) con effusioni pleuriche bilaterali minime e mediastino significativamente compresso.
È stata fatta una diagnosi di SBPSP. I tubi toracici sono stati posizionati bilateralmente con un immediato miglioramento della respirazione e della tachicardia. I tubi del torace destro e sinistro hanno drenato fluidi serosanguinosi, rispettivamente 5 ml e 10 ml. Le condizioni cliniche del paziente hanno continuato a migliorare e un follow-up CXR immediatamente dopo le procedure (Figura 2) ha mostrato una diminuzione del pneumotorace in entrambi i lati. Tuttavia, durante il corso ospedaliero, i tubi toracici hanno continuato ad avere una perdita d’aria e il follow-up CXR ha continuato a dimostrare pneumotorace residuo senza espansione completa dei polmoni. La tomografia computerizzata (CT) senza contrasto del torace ha rivelato bleb subpleurici in entrambi i lobi superiori (Figura 3). A causa di perdite d’aria continue senza piena espansione polmonare con gestione conservativa, il paziente è stato sottoposto alla valutazione della chirurgia toracica. Una settimana dopo, il nostro paziente è stato sottoposto a TINI bilaterali con resezione apicale del bleb, pleurectomia bilaterale e pleurodesi bilaterale della doxiciclina. La biopsia delle bleb apicali e della pleura parietale di entrambi i polmoni ha mostrato fibrosi e tessuto di granulazione, negativo per qualsiasi cellula atipica sospetta di malignità o istiocitosi delle cellule di Langerhans.
Alla successiva visita di follow-up ambulatoriale, il paziente stava bene sei mesi dopo l’intervento chirurgico senza recidiva di pneumotorace (Figura 4).
3. Discussione
La diagnosi di pneumotorace è tipicamente fatta dalla storia e dall’esame fisico preciso e può essere seguita da una CXR o da un’ecografia toracica per la conferma . Il CXR fornisce una caratteristica radiografica distintiva tra cui una separazione della linea pleurica viscerale e parietale da una raccolta di gas, anche se una TC toracica può essere eseguita in seguito per valutare l’eziologia del pneumotorace . Segni e sintomi di solito includono mancanza acuta o subacuta di respiro, dolore toracico e diminuzione dei suoni respiratori. Tuttavia, se la quantità di aria nello spazio pleurico è piccola, l’esame fisico e la radiografia del torace possono essere normali. Pneumotorace spontaneo può rapidamente progredire ad uno pneumotorace tensione fatale se non trattata. Pertanto, i medici dovrebbero sempre avere una soglia bassa per questa diagnosi e work-up per questa condizione. In rare occasioni, pneumotorace spontaneo può verificarsi bilateralmente e spontaneamente e quindi porta ad uno spettro di malattia più grave.
L ‘ incidenza di pneumotorace spontaneo bilaterale (BSP) è stata riportata intorno al 7,8-20% di tutto lo pneumotorace spontaneo . Studi di Sayar et al. e Akcam et al. ha riferito che circa il 58% e il 68% dei pazienti con BSP avevano una malattia polmonare sottostante causale, rispettivamente . Diverse condizioni mediche note per essere associate a BSSP includono metastasi polmonari, tubercolosi, sindrome di Ehlers-Danlos, istiocitosi X e BPCO . Occasionalmente, BSSP può anche verificarsi da procedure mediche o farmaci . Pneumotorace spontaneo bilaterale in un paziente che non aveva alcuna condizione medica di base è chiamato pneumotorace spontaneo primario bilaterale (BPSP). Anche se il meccanismo definito non è ancora chiaro, la rottura delle bleb nel polmone è la causa più comunemente nota del BPSP . Tra questi pazienti, alcuni presenterebbero come SBPSP, una presentazione rara con dati limitati sull’incidenza e la prognosi. Alcune delle seguenti caratteristiche possono essere osservate nei pazienti con SBPSP: i pazienti tendono ad essere più giovani, con un basso indice di massa corporea, i pazienti possono avere una precedente storia di pneumotorace unilaterale spontaneo e la dimensione dello pneumotorace è solitamente piccola . Al contrario, il paziente nel nostro caso ha presentato polmoni significativamente collassati e senza alcuna storia precedente di pneumotorace.
A causa di un numero limitato di casi di SBPSP, non esiste un consenso stabilito sul trattamento per questa condizione. Sebbene il trattamento iniziale del tubo toracico possa fornire una risoluzione della malattia, l’altra considerazione importante nei pazienti con qualsiasi tipo di pneumotorace è il rischio di recidiva. Esistono controversie su ulteriori interventi chirurgici una volta che i polmoni hanno raggiunto la piena espansione. Secondo le linee guida della British Thoracic Society (BTS) per la gestione dello pneumotorace spontaneo primario, l’intervento chirurgico è indicato in alcune condizioni tra cui SBPSP (Tabella 1) . Nonostante la mancanza di dati sul tasso di recidiva e sulla prognosi a lungo termine, l’intervento chirurgico ha anche mostrato risultati favorevoli. Lee et al. ha eseguito VAT bilaterali in 13 pazienti con SBPSP e ha riportato 2 (7,7%) episodi di recidiva . Tuttavia, lo studio di Cho et al., che ha riportato la maggior parte dei casi di SBPSP, ha trovato il tasso di recidiva di essere alto come 44%. In questo studio, Cho et al. eseguito l’approccio transmediastinico ipsilaterale in circa la metà dei pazienti e l’approccio sequenziale bilaterale tradizionale nell’altra metà. Tuttavia, la recidiva postoperatoria non era significativamente diversa tra i due gruppi. Quindi, Cho et al. ha suggerito che ciò potrebbe essere dovuto all’esperienza limitata del chirurgo nei casi di SBPSP.
Le indicazioni accettate per la consulenza chirurgica dovrebbero essere le seguenti:
Second ipsilateral pneumothorax
First contralateral pneumothorax
Synchronous bilateral spontaneous pneumothorax
Persistent air leak (despite 5–7 days of chest tube drainage) or failure of lung re-expansion
Spontaneous haemothorax
Professions at risk (eg, pilots, divers)
Pregnancy
We conducted a literature review of SBPSP patients who underwent VATS. Abbiamo identificato 14 studi / case report dal 2002 al 2018 con un totale di 81 pazienti con SBPSP sottoposti a TINI. Dai dati disponibili, la maggior parte dei pazienti erano maschi (98,3%) e giovani. Ogni paziente è stato sottoposto a TINI bilaterali tranne 3 pazienti nello studio di Akcam et al. dove inizialmente avevano TINI unilaterali. Il tasso di recidiva era disponibile da 9 articoli. Per i pazienti sottoposti a TINI bilaterali, il tasso complessivo di recidiva è stato del 27,3%. Tuttavia, è importante notare che il numero è in gran parte influenzato da uno studio relativamente ampio di Cho et al. che ha mostrato il tasso di recidiva del 44%. Tutti gli studi inclusi sono riassunti nella tabella 2. Sfortunatamente, non siamo stati in grado di trovare abbastanza casi e studi che sono stati gestiti in modo conservativo senza interventi chirurgici per confrontare il tasso di recidiva. Sulla base di un recente studio pubblicato da Akcam et al., tutti i pazienti con SBPSP che avevano solo un tubo toracico posto sull’episodio iniziale successivamente si ripresentarono e alla fine richiesero un’operazione chirurgica . Questi pazienti non hanno avuto ulteriori recidive al follow-up.
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TINI: chirurgia toracoscopica video-assistita
: Due pazienti avevano unilaterale TINI e tubo thoracostomy sull’altro lato. L’altro paziente aveva TINI unilaterali senza alcun intervento sull’altro polmone. Tutte le recidive si sono verificate nel polmone non operato. ¥: Perdite d’aria prolungate (>7 giorni) dopo l’operazione £: Undici pazienti sono stati sottoposti omolaterale transmediastinal approccio bilaterale approccio sequenziale : Cinque le recidive erano da omolaterale transmediastinal approccio di gruppo, mentre le altre sei le recidive sono state fromthe bilaterale tradizionale approccio sequenziale gruppo |
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In conclusione, SBPSP è una rara condizione medica urgente che richiede un trattamento tempestivo. In un giovane paziente senza alcuna malattia di base, l’intervento chirurgico, come i TINI, è relativamente sicuro e può essere considerato precoce.
Conflitti di interesse
Tutti gli autori non dichiarano conflitti di interesse.
