Abstract
De calcifying ghost cell odontogenic cyste (CGCOC) werd voor het eerst beschreven door Gorlin et al. in 1962. Calcify ghost cell odontogene cyste is relatief zeldzaam in voorkomen, die ongeveer 0,37% tot 2,1% van alle odontogene tumoren. De meest opvallende kenmerken van deze pathologische entiteit zijn histopathologische kenmerken, waaronder een cystische voering die karakteristieke “Ghost” epitheliale cellen met een neiging tot calcify aantonen. Bovendien kan de CGCOC worden geassocieerd met andere erkende odontogene tumoren, meestal odontomen. Er zijn varianten van CGCOC volgens klinische, histopathologische en radiologische kenmerken. Daarom is een juiste categorisatie van de gevallen nodig voor een beter begrip van de pathogenese van elke variant. Hier rapporteren we een klassiek geval van calcifying odontogenic cyste samen met een kort overzicht van de literatuur.
1. Inleiding
epitheliaale cysten komen zelden voor in skeletbotten, omdat embryonale epitheliaale resten normaal niet in de botten worden gevonden. Ze komen echter voor in de kaken waar de meerderheden zijn bekleed met epitheel afgeleid van resten van het odontogene apparaat. Deze odontogene cysten worden geclassificeerd als ofwel van ontwikkelings-of ontstekingsoorsprong. De calcifying ghost cell odontogene cyste (CGCOC) is een zeldzaam voorbeeld van een odontogene cyste in de ontwikkeling, waarvan het voorkomen ongeveer 0,37% tot 2,1% van alle odontogene tumoren uitmaakt .
De calcifying ghost cell odontogene cyste (CGCOC) werd voor het eerst beschreven door Gorlin et al. die onder de indruk waren van de significante aanwezigheid van de zogenaamde “spookcellen.”Op dat moment, ze gesuggereerd dat deze cyste kan vertegenwoordigen de orale counter deel van de huid calcifying epithelioom van Malherbe . In de loop der jaren sinds zijn eerste beschrijving, is het duidelijk geworden dat de verkalkende spookcel odontogene cyste (CGCOC) heeft een aantal varianten, met inbegrip van kenmerken van een goedaardige odontogene tumor. Het werd geclassificeerd als SNOMED code 930/0, in de World Health Organization (WHO) publicatie Histological Typing of Odontogenic Tumors . Er is een volledige herevaluatie van deze laesie door vele auteurs. Een belangrijke conclusie van Praetorius et al. over deze laesie was dat, het bestond uit twee entiteiten: een cyste en een neoplasma .
2. Melding van een geval
Een 23-jarige vrouwelijke patiënt gemeld aan onze polikliniek met de klacht van zwelling in de rechter bovenzijde van de kaak die ongeveer 2 jaar aanwezig was geweest.
bij de evaluatie was er een asymmetrie met betrekking tot het rechter middenvlak. De zwelling was ongeveer 4 cm × 3 cm groot en strekt zich superoinferiorly uit van 1 cm onder de infraorbitale rand tot de mondhoek en anteroposteriorly van rechts Ala van de neus tot ongeveer 3 cm voor de tragus (figuur 1). Palpatie onthulde nontender harde benige uitbreiding van de rechter bovenkaak.
Palatally swelling extending from 11 to 14 regions.
Swelling obliterating buccal vestibule.
Radiographic examination disclosed a unilocular well-circumscribed round radiolucency extending from 11 to 15 regions, with radiopaque structures within it (Figures 4 and 5).
CT-scan toonde een grote expansiele lytische laesie die voortkwam uit de rechter bovenkaak die zich uitstrekte tot in het rechter bovenkaakantrum en het voorste deel van de rechter neusholte (Figuur 5). Op basis van klinische en radiologische bevindingen werden differentiële diagnoses van verkalkende odontogene cyste en verkalkende odontogene epitheliale tumor overwogen. De adenomatoïde odontogene tumor werd niet opgenomen in de differentiële diagnose vanwege het ontbreken van tanden inclusie. FNAC werd gedaan, maar het was niet overtuigend.
de operatie werd uitgevoerd onder algemene anesthesie door enucleatie van de laesie, in overeenstemming met het principe van de klinische methode voor de behandeling van kleine cystische laesies van de kaken. Het enucleated specimen was cystisch ongeveer 5 mm tot 4 mm in diameter, volledig specimen werd verzonden voor histopathologische evaluatie, en het werd onthuld als verkalkende spookcel odontogene cyste.
3. Gorlin en zijn collega ‘ s identificeerden dossier CGCOC in 1962 als een afzonderlijke pathologische entiteit, hoewel volgens Altini en Farman de aandoening eerder in de Duitse literatuur in 1932 door Rywkind was beschreven . Eerder werd gedacht dat het een orale presentatie van de huid verkalking epithelioom van Malherbe. De CGCOC is ook gemeld onder een verscheidenheid van andere benamingen , waaronder keratiniserende cyste , keratiniserende cyste en verkalkende odontogene cyste (KCOC), verkalkende ghost cell odontogene tumor, dentinogene ghost cell odontogene tumor, epitheliale odontogene ghost cell tumor, ghost cell cyste, verkalkende ghost cell odontogene tumor, en dentino-ameloblastoom door verschillende auteurs . De controverse en verwarring hebben bestaan met betrekking tot de relatie tussen nietneoplastische, cystische laesies en vaste tumormassa ‘ s die de cellulaire en histomorfologische kenmerken beschreven door auteurs deelt . In 1971 beschreef de WHO CGOC als een “niet-neoplastische” cystische laesie; niettemin besloot zij dat de laesie als een goedaardige odontogene tumor moest worden geclassificeerd. In 1992 classificeerde de Wereldgezondheidsorganisatie (WHO) CGOC als een neoplasma in plaats van een cyste, maar bevestigde dat de meeste gevallen niet-neoplastisch zijn. Met het oog op deze dualiteit zijn veel verschillende terminologieën toegepast op cystische en vaste cgoc varianten, maar calcifying odontogene cyste is de voorkeursterm . Verschillende terminologieën voor CGOC worden besproken in Tabel 1.
Gorlin et al. 1962
Calcifying odontogenic cyst
Gold 1963
Keratinizing calcifying odontogenic cyst (KCOC)
Fejerskov and Krogh 1972
Calcifying ghost cell odontogenic tumor (CGCOT)
Freedman et al. 1975
Cystic calcifying odontogenic tumor (COCT)
Praetorius et al. 1981
Dentinogenic ghost cell tumor (DGCT)*
Ellis and Shmookler 1986
Epithelial odontogenic ghost cell tumor (EOGCT)*
Colmenero et al. 1990
Odontogenic ghost cell tumor (OGCT)*
*These terms are used restrictedly for the solid neoplastic variant of CGOC.
Tabel 1
terminologie van de zogenaamde calcifying odontogenic cyste .
|
||||||||||||||||||||||||||||||
| *These terms are used restrictedly for the solid neoplastic variant of CGOC. | ||||||||||||||||||||||||||||||
Er zijn verschillende classificaties van cgoc subtypes voorgesteld, maar de meeste hebben beperkingen in het scheiden van cystische en neoplastische variant .
eerste classificatie wordt voorgesteld door Praetorius et al.
type 1. Cystic type:
(a)simple unicystic type, (B)odontoma-producerende type, (C) ameloblastomatous proliferating type.
type 2. Neoplastisch type: dentinogene spookcel tumor.recente classificatie suggereerde classificatie van CGOC door Reichart .
(1)nietneoplastische (enkelvoudige cystische) variant (CGCOCa): (A)met nonproliferatieve epitheliale bekleding (b)met nonproliferatieve(of proliferatieve) epitheliale bekleding geassocieerd met odontomasb (c)met proliferatieve epitheliale bekleding (d)met unicystische, plexiforme ameloblastomateuze proliferatie van epitheliale bekleding (C). (2)neoplastische variant: (a)goedaardig type (CGCOTd):(a) cystisch subtype (cystisch CGCOT) (α)SMA ex epitheliale cyste lininge(b) vast subtype (vast cgcot) (α)perifeer ameloblastoom-likef(β)SMA-likeg,(B) maligne type (maligne cgcot of OGCCh): (a)cystisch subtype,(B) vast subtype. een odontogene cyste. bAlso geclassificeerd als compound (of complex) cystic ghost cell odontomas. CDO ‘ s voldoen niet volledig aan de histopathologische criteria van vroeg ameloblastoom zoals gesuggereerd door Vickers en Gorlin. dcalcifying ghost cell odontogene tumor. E met histopathologische kenmerken van vroege ameloblastoom zoals gesuggereerd door Vickers en Gorlin. fResembling een perifeer amelobastoom, vandaar genoemd perifere epitheliale odontogene spookcellen tumor. gOften noemde centrale epitheliale odontogene spookcel tumor. hodontogeen spookcelcarcinoom.
CGCOC is een zeldzame ontwikkelingscyste. Tomich Beoordeeld over 34 jaar voor odontogene tumoren en cyste op Indiana University School Of Dentistry, en hij vond dat slechts 51 gevallen van verkalking ghost cell odontogene cyste werden gediagnosticeerd—minder dan twee gevallen per jaar! Hieruit volgt dat de gemiddelde mond-en maxillofaciaalchirurg tijdens zijn/haar professionele carrière waarschijnlijk slechts een of twee gevallen zal zien . De odontogene oorsprong van de CGCOC wordt algemeen aanvaard . De cellen die verantwoordelijk zijn voor de calcifying odontogene cyste zijn dental lamina rusten (resten van Serres) in ofwel het zachte weefsel of bot. Daarom, calcifying ghost cell odontogene cysten zijn cysten van primordiale oorsprong en worden niet geassocieerd met de kroon van een getroffen tand . Het komt het vaakst voor als een centrale (intraosseus) laesie , terwijl perifere (extraosseus) lokalisatie in het zachte weefsel zeldzaam is .
Er was een vrijwel gelijkmatige verdeling tussen mannen en vrouwen. In Aziaten, toonde het een hogere weerslag in jongere leeftijdsgroep; bijna 70% kwam in de tweede en derde decennia voor, terwijl in blanken, slechts ongeveer 53% in de respectieve decennia voorkwam, bovendien, in de Aziaten, vertoonden de letsels een voorliefde voor de bovenkaak (65%), terwijl in blanken, de voorliefde voor de onderkaak (62%) was . De meest voorkomende plaats van optreden is het voorste deel van de kaken. In de onderkaak zijn meerdere gevallen de middellijn gepasseerd, maar dit is minder gebruikelijk in de bovenkaak . In ons geval rapport, de leeftijd van de vrouwelijke patiënt was 23 jaar en kwam voor op de anterieure regio van maxilla, die een klassieke functie voor deze laesie was.
het centrale CGCOC (intraosseus) presenteert zich als een asymptomatische harde zwelling van de kaak die expansie veroorzaakt dan erosie van bot. Pijn wijst op secundaire infectie . De klinische kenmerken in ons geval waren vergelijkbaar met die beschreven door andere auteurs. De cysten worden gewoonlijk ontdekt als incidentele radiografische bevinding. In het begin van hun ontwikkeling zullen ze volledig radiolucent lijken. Naarmate ze rijpen, ontwikkelen ze verkalkingen die een goed omschreven, gemengde radiolucent-radiopaque uiterlijk produceren. Drie algemene patronen van radiopaciteit worden gezien. De ene is een zout-en-peper patroon van vlekjes, de tweede is een pluizig wolkachtig patroon overal, en de derde is een halvemaanvormig patroon aan de ene kant van de radiolucentie in een “nieuwe maan”-achtige configuratie .
in ons case report, radiografisch onderzoek bleek een solitair goed omschreven ronde radiolucentie met enkele verkalkt materiaal erin. X-ray computed tomography (CT) vult conventionele röntgenfoto ‘ s aan door de anatomie en topografie nauwkeuriger weer te geven. De intra-en extraosseale omvang van laesies worden nauwkeuriger bepaald . In ons geval, CT-scan toonde een grote expansiele lytische laesie voortkomend uit de rechter bovenkaak uit te breiden in de rechter bovenkaak antrum en voorste deel van de rechter neusholte.
De definitieve diagnose van CGCOC wordt histologisch gesteld, vanwege het gebrek aan karakteristieke klinische en radiologische kenmerken van de laesie en het variabele biologische gedrag.
de histologische kenmerken van een klassieke kalkvormende spookcel odontogene cyste zijn karakteristiek. De microscopische kenmerken van laesie toonden vezelige capsule met een voering van odontogeen epitheel. De basale laag bestaat uit ameloblast-achtige zuilvormige of cuboïdale cellen en van 4-10 celdikte. Het wordt overlined door Los gerangschikt epitheliaale cellen die gelijkenis met stellate reticulum van het glazuurorgel dragen (Figuur 6). Er zijn variërende aantallen epitheliaale cellen die van kernen, eosinophilic, en het behoud van hun fundamentele celoverzicht (spookcellen) verstoken zijn. Deze spookcellen kunnen calcificatie ondergaan en hun cellulaire omtrek verliezen om vel als-gebied te vormen (Figuur 7). Vele onderzoekers hebben inspanning geleverd om de aard van spookcellen te verduidelijken door speciale histochemische methodes, transmissie elektronenmicroscopie, en aftastende elektronenmicroscopie te gebruiken, en diverse theorieën zijn voorgesteld zonder enige algemene overeenkomst. Gorlin et al, Ebling en Wagner, Gold, Bhasker, Komiya et al., en Regezi et al. allen geloofden dat spookcellen normale of abnormale keratinisatie vertegenwoordigen. Levy suggereerde dat ze plaveiselmetaplasie vertegenwoordigen met daaropvolgende calcificatie veroorzaakt door ischemie. Sedano en Pindborg dachten dat de spookcellen verschillende stadia van normale en afwijkende keratinevorming vertegenwoordigden en dat ze afgeleid waren van de metaplastische transformatie van odontogeen epitheel. Andere onderzoekers suggereerden of impliceerden dat spookcellen het product van afgebroken emailmatrix in odontogeen epitheel kunnen vertegenwoordigen. Echter, de morfologie van spookcellen lijkt anders dan die van emaille matrix . Spookcellen zijn niet uniek voor CGCOC, maar worden ook gezien in odontoma, ameloblastoom, craniopharyngioma, en andere odontogene tumoren .
de behandeling van cystische laesie omvat enucleatie met follow-up op lange termijn. Herhaling hangt af van de volledigheid van cyste verwijdering. De prognose is goed voor cystische CGCOC en minder zeker voor neoplastische CGCOC . De CGCOC kan in verband worden gebracht met andere odontogene tumoren zoals adenomatoïde odontogene tumor, ameloblastisch fibro-odontoma amelobltastisch fibroom en ameloblastoom, waarbij de behandeling en prognose in dergelijke gevallen is gebaseerd op de geassocieerde tumoren.
4. Samenvatting
ons geval vertegenwoordigt de klassieke kenmerken van calcifiërende odontogene cyste, volgens Praetorius et al. Het valt onder categorie van type 1(A) eenvoudige unicystische type, en volgens Reichart, het valt onder de categorie van calcifying ghost cell odontogene cyste (CGCOC) nietneoplastische (eenvoudige cystische) variant met proliferatieve epitheliale voering.
