要約

Buschke-Lowenstein腫瘍（BLT）は、陰茎に典型的に現れるが、肛門性器領域の他の場所に発生する可能性がある、成長が遅く、局所的に破壊的なverrucousプラークである。 それは最も一般的にverrucous癌腫の地域変異体であると考えられています。 それはまれですが、すべての陰茎癌の5-24％を占めています。 それはまた、会陰および生殖器の他の部分に影響を及ぼす可能性がある。 1925年にBuschkeとLöwensteinによって最初に記載され、giant condyloma acuminatum（gca）としても知られています。 処置の様相にもかかわらず、患者の30-56%の悪性の変形のための再発そして可能性の高い危険のために注意深いフォローアップは推薦されます。 我々は、排尿障害のために泌尿器科クリニックに提示し、ワークアップ時にGCAを持っていることが判明した47歳のヒスパニック系女性のケースを提示します。 GCAは典型的には陰茎に影響を及ぼすが、肛門周囲領域、外陰部、膣、直腸、陰嚢、会陰および膀胱が関与する可能性がある。 現在までに、我々はこれが膀胱の温存を有する女性患者の尿道におけるGCAの唯一の報告された症例であると考えている。 この病変は広範囲の局所切除で正常に切除された。 我々は、この疾患を定義し、その病因を特定し、最も成功した治療プロトコルを同定するためには、さらなる研究が必要であると考えている。

©2014S.Karger AG,Basel

はじめに

Buschke-Lowenstein腫瘍（BLT）はまれな疾患ですが、時には顕著な方法で生殖器に影響を与えます。 1925年にBuschkeとLöwensteinによって最初に記載され、giant condyloma acuminatum（gca）としても知られています。 この病変は、典型的には局所組織に侵入し、自発的な解像度を欠いているため、悪性の行動を有する。 成長が遅いローカル侵略的な成長にもかかわらず、GCAはまれにmetastaticではないですが、再発の高い比率があります。 しかし、報告は、症例の8.5-23.8％における浸潤性扁平上皮癌へのGCAの組織学的形質転換を記述する。 GCAによる死亡率は20-30％で報告されている。

GCAは、HPVタイプ6および11（時にはタイプ16および18）との関連性を有することが示されている。 衛生状態の悪さ、局所刺激、免疫抑制、HIV感染、および食欲抑制性性交は、GCAの危険因子であることが示されている。 GCAの疫学は3.5:1の比率で男性で共通であり、ケースの三分の二は50歳以下の患者で報告されます。 肛門直腸または会陰GCAの60未満の症例および15未満の膀胱GCA症例が報告されている。

膀胱を温存しながら、遠位尿道と尿道口のみを含むGCAを有する女性患者を報告します。

ケースレポート

排尿障害とスプリットストリームで排尿のために泌尿器科クリニックに提示された47歳の異性愛者のヒスパニック系女性。 これらの症状は約4週間存在していた。 最近では、彼女はまた、極端な頭痛、血尿、および曇り、悪臭のある尿を指摘した。

彼女は尿道狭窄の既往があり、別の泌尿器科医によって2つの尿道狭窄拡張を受けたが、最も最近の処置は約6年前であった。 彼女はその後、フォローアップに失われ、彼女の最も最近の症候学まで泌尿器科医のサービスを必要としていませんでした。

彼女はそうでなければ健康であり、尿道狭窄の既往のほかに、彼女は他のすべての過去の医学的または外科的既往を否定した。 彼女は、任意の定期的な薬ではなかったか、任意の既知のアレルギーを持っていた。 彼女は社会的な酒飲みであり、5年前にタバコを吸うことをやめた。

身体検査では、尿道口から大きく、不規則で、円周状で、赤色の色素沈着したverrucousプラークが広がっていることが判明した。 腫りゅうは尿道に近位に拡張するようには見えなかったが、16フランスの柔軟な膀胱鏡は、閉塞のために診療所に通過することができなかった。 触知可能なリンパ節腫脹はなく，残りの身体検査は良性であった。

彼女の完全な血球数とバイタルは正常範囲内であった。 彼女の尿検査は感染を示唆していたので、培養が得られ、彼女は500mgのシプロフロキサシンを7日間一日二回服用した。 血尿の訴えのために尿細胞診も得られ、最終的には陰性であった。

尿道腫瘤切除のリスクと利点について患者と議論した。 麻酔下，嚢胞尿鏡検査，尿道拡張，尿道腫りゅうの切除，Ｆｏｌｅｙカテーテル留置を行った。 18フランスの拡張器を使用して尿道を拡張すると、pancystourethroscopyは尿道口から伸びた塊を明らかにした（fig. 1). 近位尿道とぼうこうには病変がなかった。

その後、塊の一部を除去し、凍結セクションの病理学に送られました。 病理学者は、フランク癌の証拠なしに、異形成およびウイルス性細胞変性効果を有する扁平上皮粘膜を有すると報告した。 それは彼らが尿道のcaruncleであるかのように、この質量を消費するために作られた決定でした。 腫りゅうをｍｅｔｚｅｎｂａｕｍはさみと歯付き鉗子で尿道および粘膜上に正常に現れる組織のレベルまで切除した。 切除された質量は約3.2×1.8×0.7cmであった。 閉鎖は、尿道の全周の周りに3-0Vicryl縫合糸を使用して中断された方法で行われた（図。 2. a）。

総検査では、全体の塊が切除されていた（図10）。 2. b）。 ガーゼの部分は尿道口のレベルで16フランス議会先端のFoleyのカテーテルの先端のまわりにそれから置かれました。 彼女は手順をよく容認し、2週間でカテーテルの除去のためのオフィスでフォローアップするための指示でその同じ日に家に退院しました。

組織学的には、腫りゅうは高悪性度の扁平上皮内および重度の扁平上皮異形成を伴うGCAに典型的な変化を示した。 外科的縁は陰性であった。 また，表皮過形成，角化過多，不角化症も存在した。 尿細胞診では良性へん平上皮細胞と尿路上皮細胞を認めた。

病変は保存的な局所手術で治療された。 経過観察を予定したところ，局所再発も遠隔metastasisも発症しなかった。 カテーテルは一週間で除去され，ボイド裁判に合格した。 処置の約3週間後のその後のフォローアップで、彼女は報告しました、「…今、私は覚えていることができる最も強い流れを持っています。”

ディスカッション

提示されたケースは、異常な場所にある女性患者のGCAを示しています。 GCAは典型的には陰茎に影響を及ぼすが、肛門周囲領域、外陰部、膣、直腸、陰嚢、会陰および膀胱が関与する可能性がある。 現在までに、我々はこれが膀胱の温存を有する女性患者の尿道におけるGCAの唯一の報告された症例であると考えている。 この状態の希少性のために、その病因および病因が議論されている。 GCAはverrucous癌腫としてgenitoanal地域にあるとき、Buschke Lowensteinの腫瘍と名づけられます分類されます。 いくつかの著者は、それが尖圭コンジローマと扁平上皮癌との間の移行を表すと信じています。 組織学的には，ｇｃａは良性の外観を有し，尖圭コンジローマのそれに類似している。 ＧＣＡが浸潤が深く，局所的に進行した病期分類を有する場合，一部の著者はｇｃａをｖｅｒｒｕｃｏｕｓｃａｒｃｉｎｏｍａ，転移リスクが最小限の低悪性度のへん平上皮癌とみなしている。同様に、GCAの治療には多くの意見があります。 ほとんどの著者らは，病変の広い局所切除がＧＣＡに最も適した治療法であることに同意した。 単独で外科に患者の45.5%の無病の状態があるために報告されました。 女性患者では，外生腫りゅうは外科的切除により除去された。

様々な非外科的治療法が存在する。 ポドフィリン、5-フルオロウラシル、ブレオマイシンなどの局所薬の適用を示す症例報告が存在するが、結果は混合成功を示しているようである。 病変の理論化されたウイルス病因のために、病変内インターフェロン-2bは中等度の結果で使用されている。 他は全身のacitretinおよびローカル切除を伴って免疫変調器、imiquimodを、使用して首尾よく扱いました。 Acitretinはまたimmunomodulatingおよびpro-apoptotic特性があるretinoidです。

さらに、GCAは、イミキモッド治療後、または最初の外科的切除後の病変に対して二酸化炭素レーザー気化を使用して正常に治療されている。

治療様式にかかわらず、再発のリスクが高く、悪性形質転換の可能性があるため、慎重なフォローアップが推奨されます。 再発率は50％と報告されており、これらの患者は典型的には予後不良である。

私たちは、他の著者と一緒に、この病気を定義し、その病因を特定し、最も成功した治療プロトコルを特定するためにはさらなる研究が必要であると

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